RESUMEN: El síndrome destructivo de línea media es un grupo de enfermedades inflamatorias y tumorales destructivas del área centrofacial, entre las cuales la paracoccidioidomicosis es una de las etiologías a considerar en los países del trópico. La paracoccidioidomicosis es causada por hongos del género Paracoccidioides. Su forma de blastoconidia favorece la diseminación hematógena, afectando diversos tejidos como glándulas suprarrenales, tejido retículo-endotelial o mucosa oral, esta última donde puede manifestarse como un síndrome destructivo de línea media. Presentamos un caso de paracoccidioidomicosis con afección en cavidad oral, el cual debutó como un síndrome destructivo de línea media crónico, asociado a compromiso grave de la vía aérea que requirió manejo quirúrgico por riesgo de obstrucción y presentó mejoría con manejo antimicótico sistémico.